서론: 고환염전은, 고환과 부고환이 정삭을 중심축으로 회전하여 꼬인 상태로 신속한 진단과 치료가 필요한 질환이다. 자궁내 고환염전은 음낭종괴를 주소로 나타나는 매운 드문 질환으로, 1897년 Taylor에 의해서 보고된 이래 100례 이상이 문헌상에 발표되었으며 국내에서는 1987년 최등이 2례를 보고한 바 있다. 자궁내 고환염전은, 정확한 시기는 알 수 없으나 대개 재태주령 34주에서 36주 사이에 발생하는 것으로 보고되고 있고, 과체중, 난산 또는 둔위에 의한 외상, 과반응성 거고근 반사(cremasteric reflex) 등이 위험인자일 것으로 추정되고 있다. 이중 가장 일반적으로 받아들여지고 있는 가설은, 과반응성 거고근 반사가 있는 상태에서 음낭 내의 초막(Tunica vaginalis)이 과도하게 움직일 때 염전이 일어난다고 되어 있으나, 아직 정확한 원인은 밝혀져 있지 않다. 저자들은 본원에서 출생한 신생아에서 자궁내 고환염전 1례를 경험하였기에 보고하는 바이다. 증례: 재태주령 40주, 출생체중 3870그램, 아두골반불균형이 있어 제왕절개술로 본원에서 출생한 남아로, 아프가 점수는 1분에 8점, 5분에 9점으로 출생 당시 전신상태는 양호하였다. 산전진찰에서 특이소견은 없었고 산모의 과거력과 주산기 병력도 특이소견은 없었다. 출생 직후 이학적 검사상 왼쪽 고환이 딱딱하게 만져지고 오른쪽 고환보다 약간 작아 음낭 초음파를 시행하였다. 음낭 초음파상 오른쪽 고환에는 이상소견이 관찰되지 않았지만, 왼쪽 고환은 석회화된 테두리로 둘러싸인 채 위축되어 있었고 내부에 괴사성 변화를 보이고 있었으며 왼쪽 부고환에서도 위축성 변화와 함께 석회화가 관찰되었다. 도플러 초음파상에서도 오른쪽 고환은 정상적인 혈류가 보였지만 왼쪽 고환에서는 정상적인 혈류가 보이지 않았다. 환아는 출생 10일째, 오른쪽 고환고정술과 함께 왼쪽 고환적출술을 받았다. 수술소견상, 오른쪽 고환은 정상이었지만 왼쪽 고환은 초막에 싸인 채로 반시계방향으로 360도 꼬여 있었으며, 적출 후 육안적 검사에서 절개면이 암갈색을 띈 출혈성 괴사 소견을 보이고 있었다. 조직병리검사소견에서도, 국소 미세석회화를 동반하는 광범위한 출혈성 괴사 조직을 보여 자궁내 고환염전에 합당한 소견이었다. 결론: 저자들은 임상양상, 방사선학적 소견, 수술적 소견, 병리조직학적 소견으로 진단된 자궁내 고환염전 1례를 경험하였기에 보고하는 바이다.